A case of unicornuate uterus with pathological rudimentary horn: settling associated adenomyosis with fertility preservation

Abstract

Objective

To report a rare case of a patient with unicornuate uterus, whose rudimentary horn has finally developed into diffuse adenomyosis foci, and to demonstrate a fertility-preserved approach for the treatment of such a condition.

Design

Step-by-step video of a rare case report.

Subjects

A 29-year-old nulliparous patient presented with severe dysmenorrhea, menorrhagia, and an infertility history for nearly 10 years. Her dysmenorrhea has been worsening in recent 2 years, and she has a strong desire of giving birth. The study was approved by the local ethics committee of Shanghai Jiao Tong University School of Medicine Affiliated International Peace Maternal and Child Health Hospital. The patient included in this video gave consent for publication of the video and posting of the video online including social media, the journal website, scientific literature websites (e.g., PubMed, ScienceDirect, and Scopus) and other applicable sites.

Exposure

Transvaginal ultrasonography, magnetic resonance imaging, and laparoscopic resection of rudimentary horn with adenomyosis, endometrioma, and superficial endometriosis were performed. Chromopertubation was performed to assess tubal competency. Laparoscopic resection was performed to relief pain and preserve fertility.

Main Outcome Measures

Symptomatic relief, restoration of normal anatomy, and fertile reservation.

Results

During the follow-up, her dysmenorrhea resolved. Her ovarian reserve remained at 2.04 ng/mL after the surgery. She was considering embryo transfer.

Conclusion

We reported a rare case of unicornuate uterus with adenomyosis in the rudimentary horn, with superficial endometriosis lesions and ovarian endometrioma. Although endometriosis is commonly noted in patients with uterine malformation, the development of adenomyosis is rare. The long-term periodic bleeding inside the obstructive rudimentary horn with functional endometrium may help the development of adenomyosis, indicating an advanced stage of this uterine malformation. Early diagnosis of such a uterine malformation is quite necessary to prevent such severe complications. The existence of adenomyosis should be considered in women with infertility with uterine malformations. The laparoscopic resection of the pathological rudimentary horn is possible after careful adhesiolysis without cutting the uterine artery to relief clinical symptoms, restore normal pelvic anatomy, and preserve future fertility.

Caso de útero unicorne con cuerno rudimentario patológico: adenomiosis asociada a preservación de la fertilidad

Objetivo

Informar un caso poco frecuente de una paciente con útero unicorne, cuyo cuerno rudimentario evolucionó finalmente a focos difusos de adenomiosis, y demostrar un enfoque de tratamiento con preservación de fertilidad en esta condición.

Diseño

Video paso a paso de un informe de caso poco frecuente.

Sujetos

Paciente nulípara de 29 años que acudió con dismenorrea severa, menorragia e historia de infertilidad de casi 10 años. Su dismenorrea empeoró en los últimos 2 años y tenía un fuerte deseo de concebir. El estudio fue aprobado por el comité de ética local de la Facultad de Medicina de la Universidad Jiao Tong de Shanghái, Hospital Materno infantil Peace International. La paciente incluida en este video dio su consentimiento para la publicación y difusión del video en redes sociales, sitio web de la revista, bases de datos científicas (por ejemplo, PubMed, ScienceDirect y Scopus), y otros sitios pertinentes.

Procedimientos

Se realizaron ecografía transvaginal, resonancia magnética y resección laparoscópica del cuerno rudimentario con adenomiosis, endometrioma y endometriosis superficial. Se realizó cromopertubación para evaluar la permeabilidad tubárica. La resección laparoscópica se realizó para aliviar el dolor y preservar la fertilidad.

Medidas de resultado principales

Alivio sintomático, restauración de la anatomía normal y preservación de la fertilidad.

Resultados

Durante el seguimiento, la dismenorrea se resolvió. Su reserva ovárica se mantuvo en 2.04 ng/mL tras la cirugía. Estaba considerando la transferencia embrionaria.

Conclusión

Reportamos un caso raro de útero unicorne con adenomiosis en el cuerno rudimentario, lesiones de endometriosis superficial y endometrioma ovárico. Aunque la endometriosis es común en pacientes con malformaciones uterinas, el desarrollo de adenomiosis es raro. El sangrado periódico a largo plazo dentro del cuerno rudimentario obstructivo con endometrio funcional puede favorecer el desarrollo de adenomiosis, indicando una etapa avanzada de esta malformación uterina. El diagnóstico temprano de dicha malformación uterina es fundamental para prevenir complicaciones severas. Debe considerarse la presencia de adenomiosis en mujeres con infertilidad y malformaciones uterinas. La resección laparoscópica del cuerno rudimentario patológico es posible después de una cuidadosa lisis de adherencias, sin cortar la arteria uterina, permitiendo el alivio de los síntomas clínicos, la restauración de la anatomía pélvica normal y la preservación de la fertilidad futura.